Хирургическое лечение аневризмальных костных кист поясничного отдела позвоночника: описание клинического случая

В костной патологии на долю аневризмальных костных кист (АКК) приходится от 1 до 6 %, что составляет от 1,4 до 3,2 нового случая на 1 млн населения в год [1-8]. АКК наиболее часто поражает плоские кости человека, таз и метафиз длинных костей. Аневризмальные костные кисты позвоночника регистрируют в 8-30 % случаев, они составляют до 15 % всех опухолей и опухолеподобных заболеваний позвоночника [1, 2, 3, 9, 10]. Манифестация данной патологии чаще происходит у пациентов старше 12 лет с небольшим преобладанием у пациентов женского пола [1, 2, 3, 11]. По данным отечественных и зарубежных источников, поясничный отдел поражается в 40-45 % случаев, шейный – в 30 %, грудной – в 25-30 % [1, 2, 3, 12]. При анализе количества публикаций на платформе PubMed удалось выяснить, что в период с 1961 по 2022 год было найдено всего 246 статей, посвященных лечению аневризмальных костных кист позвоночника различной локализации у детей, с использованием следующих ключевых слов: aneurismal bone cyst, spine, children. Большинство из этих работ представлено в формате «клинический случай», а в некоторых и вовсе не говорится о подходе к лечению.

Этиология, патогенез. Аневризмальная костная киста относится к доброкачественным новообразованиям, характеризующимся локальным вздутием кости с образованием кистозных полостей, ограниченных фиброзными перегородками и содержащих кровянистую жидкость, а ее клеточная структура представлена пролиферацией фибробластов - гигантских клеток типа остеокластов и гистиоцитов [1, 12, 13, 14]. Этиология первичной аневризмальной костной кисты во многих случаях связана с повышением регуляции гена убиквитинспецифической протеазы (USP6) [1, 2, 3, 4, 14, 15]. Выделяют два типа АКК: первичная (de novo) составляет 70 %, вторичная, с множественными геморрагиями, чаще развивается в результате кистозной перестройки гигантоклеточной опухоли, остеобластомы, хондробластомы или фиброзной дисплазии кости [1, 16]. Несмотря на первично-доброкачественный характер, аневризмальные костные кисты могут обладать локальной агрессивностью, до III степени активности по Enneking [1, 2, 17], с тенденцией к экзофитному распространению. При локализации опухоли в позвоночнике часто развивается компрессионная миелопатия, что обусловливает необходимость комбинированного лечения.

Клиническая картина . Наиболее частым симптомом при первичных опухолях позвоночника является боль, возникающая у 84 % больных, обратившихся первично [1, 17]. Длительность симптомов во многом зависит от агрессивности опухоли, и ее значение может быть полезно при дифференциальной диагностике. Также на фоне АКК возможны патологические переломы элементов позвонков с последующими осложнениями. У пациента может присутствовать пальпируемое новообразование, особенно при локализации АКК в задней опорной колонне. Сколиотическая или кифотическая деформация при данной патологии может быть вызвана как нарушением формы пораженных сегментов опухолью, так и в результате выраженного болевого синдрома, что, в свою очередь, приводит к анталгиче-ским деформациям.

Цель – описание результата хирургического лечения пациентки с аневризмальной костной кистой позвоночника.

МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ

Материалом явились данные пациентки 11 лет с анев-ризмальной костной кистой L3 позвонка, для лечения которой применена методика этапных лечебных пункций в качестве предоперационной подготовки с последующим открытым хирургическим вмешательством. Критериями оценки результата лечения послужили регресс клиниче- ской картины, отсутствие рецидива опухоли, стабильность металлоконструкции, формирование костного блока.

Коллектив авторов получил от пациентки и ее родителей согласие на публикацию анамнестических данных, результатов обследований и лечения, а также интраоперационных фотографий.

РЕЗУЛЬТАТЫ

Пациентка 11 лет при первичном обращении в июле 2019 года жаловалась на боль в проекции поясничного отдела позвоночника, которая иррадиировала в левую ногу, сколиотическое искривление грудопоясничного отдела позвоночника с отклонением вправо. Во время опроса и осмотра стало известно, что летом 2019 года, за 1 месяц до обращения в ФГБУ «НМИЦ ТО им. Н.Н. Приорова», обратились за медицинской помощью по месту жительства в связи с нарушением осанки. Было рекомендовано консервативное лечение – массаж и физиотерапия. В результате проводимой терапии отмечено выраженное нарастание боли. Через месяц появились жалобы на боль в ноге. При повторном обращении выполнены КТ и МРТ, по данным которых обращало на себя внимание объемное патологическое образование L3 позвонка с фор- мированием литического дефекта в проекции корня дуги и тела с уровнем жидкости. По результатам лучевой диагностики был установлен диагноз – анев-ризмальная костная киста L3 позвонка с формированием стеноза позвоночного канала. Хроническая люмбалгия.

На момент первой госпитализации, в июле 2019 года, пациентка самостоятельно передвигалась по отделению, без дополнительной опоры, хромая на левую ногу. Визуально и пальпаторно отмечалась припухлость в поясничном отделе слева на уровнях L2, L3 позвонков, болезненная при пальпации. Движения в поясничном отделе позвоночника были ограничены, болезненные в крайних положениях. Также определялась правосторонняя сколиотическая деформация поясничного отдела позвоночника.

В условиях ФГБУ «НМИЦ ТО им. Н.Н. Приорова» пациентке во второй раз выполнены КТ и МРТ, по результатам которых отмечалось крупное образование (до 64 мм в диаметре) L3, которое занимало всю левую часть задней и средней опорной колонны (по F. Denis) и порядка 10 % тела позвонка с формированием бокового стеноза позвоночного канала на уровне опухоли. В составе кисты определялись отграниченные полости с жидкостным компонентом. По данным КТ кортикальный слой был слабо выражен (рис. 1).

Первым этапом была выполнена лечебно-диагностическая пункция с отправлением операционного материала на патологоанатомическое исследование для верификации диагноза. Интраоперационно давление внутри кисты составило 342 мм водного столба. Полость кисты была промыта 0,9 % раствором NaCl до очищения от кровяных примесей, после чего обработана раствором аминокапроновой кислоты для снижения активности процесса. По данным патоморфологиче-ского заключения полученный материал соответствует аневризмальной костной кисте.

В 1-е сутки после операции пациентка отметила снижение болевого синдрома в пояснице, исчезла иррадиация боли в левую нижнюю конечность.

Далее проводились повторные лечебные пункции с интервалом в 1,5 месяца. Во время лечебных пункций была получена темная кровь жидкой консистенции. Объем полученной крови при первой и пункции составил 120 мл, при последующих пункциях объем снижался в среднем на 15-20 мл. Основным критерием, который оценивается при лечебных пункциях, является давление внутри кисты, данный показатель при заключительной манипуляции снизился до 73 мм водного столба. После третьей манипуляции отмечено стойкое снижение болевого синдрома, полный регресс неврологической симптоматики, снижение степени активности кисты. По данным МРТ через 1,5 месяца отмечалось снижение степени стеноза позвоночного канала, уменьшилось количество полостей и объем жидкостного компонента. По данным КТ через 1,5 месяца исследований отмечены признаки частичной репарации костной ткани позвонка (уплотнение кортикального слоя, появление костных перегородок в полости АКК) (рис. 2).

Вторым этапом было проведено открытое хирургическое вмешательство в объёме: транспедикулярная фиксация на уровне L2, L3, L4 справа и L2, L4 слева, гемиламинэктомия L3 справа, удаление оболочек анев-ризмальной кисты, декомпрессия позвоночного канала, комбинированная пластика костного дефекта с применением ауто- и аллотрансплантатов. Время хирургического вмешательства составило 2 часа 15 мин. Объём интраоперационной кровопотери - 240 мл (рис. 3).

Пациентка активизирована на 2-е сутки в полури-гидном ортезе с фиксацией поясничного отдела позвоночника. Болевой синдром полностью купирован на 5-е сутки.

При динамическом наблюдении в течение 1,5 лет признаков рецидива не выявлено. При КТ-исследовании отмечена стабильность транспедикулярной фиксации. Костный блок был сформирован в течение 9 месяцев после операции с интеграцией в него аллотрансплантата, также отмечалось восстановление костной ткани в зоне резекции по типу «памяти костной формы» (рис. 6). Учитывая возраст пациентки и отсутствие выраженного продолженного роста позвоночного столба (Risser 4) показаний к удалению металлоконструкции на момент последнего наблюдения не выявлено.

Рис. 1. МРТ и КТ поясничного отдела позвоночника при поступлении

Рис. 2. КТ и МРТ области кисты до начала лечения (а) и после трех лечебных пункций (б)

Рис. 3. Этапы операции

Рис. 4. Рентгенограммы позвоночника в 2-х проекциях на 2-е сутки после операции

Рис. 5. Данные КТ на 3-и сутки после операции

Рис. 6. КТ области операции через 18 месяцев после вмешательства

ОБСУЖДЕНИЕ

При лечении АКК позвоночника у детей и подростков необходимо анализировать множество критериев течения заболевания. Выбор тактики лечения находится на стыке трех специальностей: ортопедии, онкологии, нейрохирургии. По ортопедическим критериям необходимо оценить объем поражения костной ткани, вторичную деформацию при ее наличии, рассчитать протяженность металлофиксации для корректной стабилизации позвоночника, возможность и объемы костной пластики. По нейрохирургическим критериям оценивается вовлечение невральных структур в опухолевый процесс, а также степень стеноза позвоночного канала. При анализе данной патологии с точки зрения онкологии необходимо определить стадийность процесса, возможные методы консервативного снижения активности опухолевого процесса, а также планирование возможности абластичного удаления новообразования. Лечение АКК включает удаление опухоли с костной пластикой и металлофиксацией или без нее, эмболизацию, лучевую терапия или комбинацию вышеперечисленных методов. [12, 19, 20, 21]. В литературе также описано проведение вертебропластики костным цементом, однако в настоящее время данный метод активно не применяется. Выбор оптимальной тактики лечения АКК позвоночника, по данным литературы, остается спорным. Краевая резекция и санация патологического очага является приоритетным хирургическим методом. Стабилизация позвоночника с применением транспедикулярной фиксации в современной ортопедии показала высокую эффективность в обеспечении стабильности позвоночника и предотвращения или коррекции деформации [19, 22, 23]. Первым этапом лечения АКК позвоночника можно рассматривать пункционное лечение с лечебно-диагностической целью. Такой метод лечения позволяет оценить активность опухолевого процесса путем измерения давления внутри кисты, которое при первых пункциях может достигать 400-450 мм водн. ст., а также провести забор материала для гистологического исследования. Также пункция кисты позволяет сбросить давление внутри кисты, тем самым снизить интенсивность болевого синдрома и неврологической симптоматики при её наличии. Во время пункционного лечения проводится промывание полости кисты 0,9 % раствором NaCl с последующим промыванием раствором аминока-проновой кислоты или другим гемостатиком. Подобный метод лечения может применяться достаточно продолжительное время, но отдаленные результаты показывают его высокую эффективность в виде полного закрытия кисты или переход в стадию репарации [1, 10, 22]. Описанный клинический случай показывает, что пункционное лечение позволяет провести открытое хирургическое вмешательство с небольшой интраоперационной кровопотерей ввиду снижения активности кисты после этапных лечебных пункций, выполнить более безопасное и оптимальное удаление оболочек опухоли в силу уплотнения оболочек кисты и ее отграничение от содержимого позвоночного канала ad oculus, произвести имплантацию металлоконструкции и комбинированную костную пластику.

Каждый случай аневризмальной кисты кости требует дифференцированного подхода к лечению, который зависит от объёма патологического очага, объема поражения опорных колонн позвоночника, наличия стеноза позвоночного канала и неврологической симптоматики, активности патологического процесса, формирования вторичной деформации позвоночника [9, 10, 15].

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

Описанный клинический пример показывает эффективность этапного предоперационного пункционного лечения аневризмальной костной кисты с последующей открытой резекцией пораженной области в комбинации с транспедикулярной стабилизацией и костной пластикой. Полученные результаты показывают, что пункционное лечение аневризмальной кисты позволило снизить риск тяжёлого кровотечения, снизить давление внутри кисты, простимулировать репарацию костной ткани, что ограничило интраоперационные риски при открытой операции, вероятность рецидива и улучшило послеоперационный исход. Ограничением для анализа эффективности применения комбинированной методики и обоснования алгоритма хирургического лечения при АКК являются отсутствие большей выборки пациентов и ограниченный период наблюдения.