Пигментный ворсинчато-узловой синовит субарокмиального пространства (случай из клинической практики)

Пигментный ворсинчато-узловой синовит (pigmented villonodular synovitis, PVNS, ПВУС) встречается редко. Доброкачественный пролиферативный процесс может затрагивать синовиальные оболочки, бурсу, сухожилия, костную ткань и кожу [1, 2]. ПВУС плечевого сустава встречается очень редко, так, по данным L. Van der Heijden, встречаемость для плечевого сустава составила 1,4 % (4/272) [3]. Чаще преобладают внутрисуставные формы заболевания. Так, в работе L.P. Müller с соавторами в 17 из 18 случаев поражения были внутрисуставными [4], в исследовании X. Mahieu с соавторами – 16 из 18 случаев [5]. В исследовании T.Q. Serra описан ПВУС плечевого сустава и субакромиального пространства с вовлечением костной ткани

суставных поверхностей и акромиально-ключичного сустава [6].

Основными симптомами при внутрисуставной форме заболевания являются отек и боль, при внесу-ставной – болезненность при пальпации, нарушение конфигурации [7–9].

Принятым методом лечения является удаление измененной синовиальной оболочки открытым или артроскопическим способом [3, 7, 10–13].

Нами представлен очень редкий клинический случай ПВУС плечевого сустава внесуставной локализации у мужчины 48 лет.

МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ

К нам обратился пациент И., 48 лет, с жалобами на боли и отечность в левом плечевом суставе. За 7 месяцев до обращения пациент стал отмечать визуальную деформацию по передней поверхности левого плечевого сустава.

При клиническом обследовании отмечается видимая деформация в переднем отделе левого плечевого сустава. При пальпации положительный симптом флюктуации. Пальпация передней поверхности левого плечевого сустава дискомфортна.

Движения в плечевом суставе в полном объеме, боль в максимальных точках. Сила мышц не снижена.

На МРТ левого плечевого сустава имеются утолщения синовиальной оболочки с наличием гипертрофированных ворсин и включений гемосидерина (рис. 1).

При первичном обращении пациенту выполнена пункция образования. Эвакуировано 20 мл жидкости бурого цвета без дополнительных примесей и осадка (рис. 2).

В предоперационном обследовании данных за изменения в показателях крови выявлено не было (лейкоциты – 6,97 109/л; скорость оседания эритроцитов (СОЭ) – 11 мм/ч).

Пациенту рекомендовано выполнение оперативного лечения – открытого удаления измененной синовиальной оболочки из субакромиального пространства с артроскопической ревизией плечевого сустава для исключения внутрисуставного поражения.

В положении пациента полусидя из заднего артроскопического доступа выполнен осмотр полости плечевого сустава (рис. 3).

Следующим этапом через дельто-пекторальный доступ выполнена визуализация образования. Субакромиальная сумка представлена мешком, наполненным жидкостью бурого цвета (рис. 4). Стенки бурсы спаяны с передними отделами плечевой кости, медиально и в области акромиона.

Тупо выполнено выделение и удаление бурсального мешка. Ревизия раны. Раны послойно ушиты. Асептическая повязка.

Измененная синовиальная оболочка была отправлена на гистологическое исследование.

На 2-е сутки пациент выписан на амбулаторный этап лечения.

Оперированную верхнюю конечность иммобилизировали в повязке по типу Гилкрист на 2 недели для лучшего заживления послеоперационных ран. Повязку разрешали снимать для занятий по разработке движений в плечевом суставе.

По результатам гистологического исследования диагноз подтвержден (рис. 5).

Контрольные осмотры проводились через 1,5 и 6 месяцев после операции. Последний контрольный осмотр проведен на сроке 2 года после операции.

Оценка состояния плечевого сустава до операции и на последнем контрольном осмотре проводилась по шкале ASES. До операции результат по шкале ASES составил 85 баллов.

Рис. 1. МРТ левого плечевого сустава пациента И. Срезы в корональной, аксиальной и сагиттальной плоскостях

Рис. 2. Процесс выполнения пункции подкожного образования

Рис. 3. Артрокопическая ревизия плечевого сустава: а – область сухожилия подлопаточной мышцы; б – сухожилие длинной головки двуглавой мышцы; в – нижние отделы сустава. Данных за наличие измененной синовиальной оболочки не выявлено

Рис. 4. Этапы операции: а – положение пациента на операционном столе, черной линией указана зона будущего разреза; б – операционный доступ к образованию; в – фрагмент удаленного образования

Рис. 5. Гистологический препарат удалённого образования. Элементы неравномерно фиброзированной синовиальной оболочки с папиллярной гиперплазией (1), очагами фибриноидного некроза (2) и элементами грануляционной ткани (3). Окраска гематоксилином и эозином; ув. ×200

РЕЗУЛЬТАТЫ

На контрольном осмотре через 2 года после операции пациент отмечает, что полностью восстановился. Послеоперационный рубец без признаков воспаления, не спаян с подлежащими тканями. Объем движений полный, сила мышц не снижена (рис. 6).

На контрольной МРТ данных за рецидив нет (рис. 7).

Отдаленный результат через 2 года после операции по данным ортопедической шкалы ASES составил 100 баллов.

Рис. 6. Фото пациента И. через два года после операции: а – вид послеоперационного рубца; б, в – функциональный результат

Рис. 7. МРТ левого плечевого сустава пациента И. через два года после операции. Срезы в корональной, аксиальной и сагиттальной плоскостях

ОБСУЖДЕНИЕ

ПВУС является редким доброкачественным пролиферативным заболеванием. В плечевом суставе развивается очень редко, в систематическом многоцентровом ретроспективном анализе G. Xie с соавторами встречаемость составила 0,8 % (2/237) [14].

Чаще всего заболевание развивается без предшествующей травмы, однако в обзоре L.P. Müller с соавторами в 4 из 18 работ, вошедших в обзор, было указание на наличие травмы в анамнезе [4].

В нашем клиническом случае заболевание началось без эпизода травмы в анамнезе.

Основным методом лечения ПВУС является хирургическое удаление измененной синовиальной оболочки [10]. В нашем случае локализация ПВУС была внесуставная, в связи с чем удаление было принято проводить открыто. Для исключения внутрисуставного поражения выполнена артроскопическая ревизия плечевого сустава.

Частота рецидивов ПВУС варьирует и в большей степени зависит от локализации и формы заболевания. При анализе литературных данных в исследовании X. Mahieu с соавторами рецидив заболевания для коленного сустава составил до 50 % [5]. В краудсорсинговом исследовании Lizz van der Heijden с соавторами частота рецидива после артроскопической синовэктомии составила 58 % (69/118), открытой – 36 % (35/97) и комбинированной – 50 % (5/10). С достоверно бо́льшей частотой (р < 0,05) при диффузной форме [3].

Оценка рецидива ПВУС в плечевом суставе проанализирована в исследовании X. Mahieu с соавторами.

В 18 источниках рецидив был описан в 17 % случаев (5/30) [5].

Основными симптомами ПВУС являются боль и отек, реже – тугоподвижность и ограничение движений [3, 11, 13, 14]. В нашем случае основной жалобой пациента была боли и присоединившаяся впоследствии визуальная деформация.

Дифференциальная диагностика заболевания проводится с хондроматозом [16], моноартритами [17] и другими пролиферативными заболеваниями.

В исследовании G. Xie с соавторами указано на изменение в анализах крови при предоперационном обследовании пациентов с ПВУС – повышение СОЭ в 45,8 %, уровня С-реактивного белка – в 38,4 % и количества лейкоцитов – в 38,4 % случаев [14]. В нашем клиническом случае показатели крови были в норме (лейкоциты – 6,97 109/л; скорость оседания эритроцитов (СОЭ) – 11 мм/ч).

Нам удалось найти только три опубликованных случая с внесуставной локализацией ПВУС в плечевом суставе: в 1997 году С.J. Sawmiller с соавторами у 57-летней женщины. Также у пациентки был выявлен разрыв сухожилия вращательной манжеты [18]. В 2008 году CH Cho с соавторами у 21-летнего мужчины [19]. В 2013 году португальскими коллегами [20]. На 2013 год это был первый опубликованный случай внесуставного ПВУС в Португальской популяции и третий в мире.

В нашем клиническом примере не было выявлено дополнительных внутрисуставных повреждений.

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

ПВУС является редким доброкачественным пролиферативным заболеванием. В плечевом суставе встречается редко. Внесуставная форма заболевания встречается крайне редко и представлена в современной литературе несколькими описанными клиническими случаями. На данный момент основным методом лечения ПВУС является хирургический – открытое или артроскопическое удаление измененной синовиальной оболочки.